С целью обоснования необходимости внедрения массового обследования новорожденных на первичные иммунодефицитные состояния (ПИД) методом определения количества копий кольцевых участков ДНК Т-клеточного (TREC) и В-клеточного (KREC) рецепторов лимфоцитов проведено ретроспективное исследование архивных образцов крови детей (n = 43), умерших на первом году жизни. Выраженное снижение количества TREC и (или) KREC выявлено в 16 случаях (37,0%). Клиническая картина и обнаружение микроделеции 22q11.2 у одного ребенка подтвердили диагноз ПИД. Еще в 5 образцах обнаружены изменения нуклеотидной последовательности ДНК в гене RAG1: два варианта миссенс-замены Lys820Arg и His249Arg (для трех образцов в гетерозиготном состоянии и для одного - в компаундном) и один уникальный, ранее не описанный вариант - c. 1315C>G (Leu439Val) в гетерозиготном состоянии. Совокупность клинических, гематологических и молекулярно-генетических данных позволяет ретроспективно верифицировать первичную иммунную недостаточность в рассматриваемых случаях. В результате проведенного исследования подтверждена необходимость внедрения метода определения TREC/KREC в программы неонатального скрининга на ПИД для их своевременной диагностики и лечения.
Translated title of the contributionRetrospective diagnosis of primary immunodeficiencies for children in Sverdlovsk region
Original languageRussian
Pages (from-to)583-588
Number of pages6
JournalMedical Immunology (Russia)
Volume18
Issue number6
DOIs
Publication statusPublished - 1 Jan 2017

    ASJC Scopus subject areas

  • Immunology and Allergy
  • Immunology

    Research areas

  • KREC, Newborn screening, Primary immunodeficiency (PID), Retrospective diagnosis, Severe combined immunodeficiency (SCID), TREC

    Level of Research Output

  • VAK List

ID: 6208501